Neumotórax catamenial secundario a endometriosis torácica una entidad inusual de etiología multifactorial. Presentación de un caso y revisión de la literatura

RESUMEN

El neumotórax catamenial es una patología inusual que afecta únicamente a las mujeres. Se ha relacionado con la endometriosis extrapélvica es decir la endometriosis torácica, se presenta por lo generar en mujeres en edad fértil y casi siempre se relaciona con la menstruación, aunque no siempre se presenta en cada ciclo menstrual, por lo que puede tener diferentes comportamientos clínicos. Se reporta un caso de paciente femenina, mestiza de 43 años, sin antecedente de enfermedad tabáquica ni de enfermedades respiratoria, en la historia gineco-obstétrica, con el antecedente de endometriosis pélvica diagnosticada por exceresis quirúrgica de endometrioma. Quien acude a la emergencia por presentar dolor torácico con características pleuríticas irradiado a la región escapular derecha, que se inicia durante las siguientes 72 horas después de la menstruación, con cuadro respiratorio (disnea) la cual se torna progresiva. En los estudios de imágenes radiografía (Tele de tórax PA), revela la presencia de una imagen con visualización de la línea pleural, compatible con colapso pulmonar, neumotórax derecho grado II. Debido a la poca respuesta después del avenamiento pleural, se decide conducta quirúrgica por medio de toracotomía posterolateral derecha realizándose resección de los supuestos implantes endometriales localizados en el segmento posterior del lóbulo superior a nivel de la cisura horizontal y en la base del lóbulo inferior, a las cuales se les practico recesión y exceresis para biopsia ya que impresionaba lesiones compatible con endometriosis parenquimatosa, así mismo debido a foco hemorrágico en la pleura parietal se decide tomar biopsia. En el estudio anatomopatológico se observó la presencia de estroma endometrial compatible con el diagnóstico: Endometriosis Pulmonar y pleural (endometriosis torácica). Asimismo, se realizó una búsqueda para la actualización bibliográfica a través de Medline, ProQuest y Ovid de la literatura en inglés y español, siendo la mayoría de lo revisado reportes de casos.

Palabras clave: Endometriosis, endometriosis pleural, neumotórax catamenial.

Catamenial pneumothorax secondary to thoracic endometriosis, an unusual entity with a multifactorial etiology of multifactorial etiology. Case report and review of the literature

ABSTRACT

Catamenial pneumothorax is an unusual pathology that affects only women. It has been related to extra pelvic endometriosis, i.e. thoracic endometriosis, and it usually occurs in women of childbearing age and is almost always related to menstruation, although it does not always occur in every menstrual cycle, so it can have different clinical behaviors. We report a case of a female patient, mestizo, 43 years old, with no history of smoking or respiratory disease, in the gynecological-obstetric history, with a history of pelvic endometriosis diagnosed by surgical excision of endometrioma. The patient came to the emergency room with chest pain with pleuritic characteristics radiating to the right scapular region, which began during the next 72 hours after menstruation, with respiratory symptoms (dyspnea) which became progressive. In the imaging studies, radiography (PA chest X-ray) reveals the presence of an image with visualization of the pleural line, compatible with pulmonary collapse, right pneumothorax grade II. Due to the poor response after pleural drainage, it was decided to perform surgery by right posterolateral thoracotomy resecting the alleged endometrial implants located in the posterior segment of the upper lobe at the level of the horizontal fissure and at the base of the lower lobe, to which recession and exceresis were performed for biopsy since it showed lesions compatible with parenchymal endometriosis, also due to hemorrhagic focus in the parietal pleura it was decided to take a biopsy. The anatomopathological study showed the presence of endometrial stroma compatible with the diagnosis: pulmonary and pleural endometriosis (thoracic endometriosis). Likewise, a search for literature update was performed through Medline, ProQuest and Ovid of the literature in English and Spanish, being most of the reviewed cases reports.

Keywords: Endometriosis, pleural endometriosis, catamenial pneumothorax.

Autor de correspondencia: Dr. Juan Carlos Araujo-Cuauro Dirección. Dr. Adolfo Pons IVSS. Av. Paul Moreno antigua Av. Fuerzas Armadas Sector Canchancha. Apartado postal 4001. Maracaibo-Venezuela. Teléfono: 0414 6119640. Fax 0261-7873827. Email: jcaraujoc_65@hotmail.com. Email institucional: j.araujo@sed.luz.edu.ve. Código ORCID: https://orcid.org/0000-0002-6559-5370.

INTRODUCCIÓN

El neumotórax catamenial es una patología inusual del espacio pleuropulmonar que afecta únicamente a las mujeres, se ha relacionado la endometriosis extrapélvica es decir la endometriosis torácica, ocurre por lo generar en mujeres en edad fértil y casi siempre se relaciona con la menstruación, aunque no siempre se presenta en cada ciclo menstrual, por lo que puede tener diferentes comportamientos clínicos. ⁽¹⁾.

Son más frecuentes en el espacio pleural derecho y pequeños, pueden presentarse durante años, hasta que finalmente se hace el diagnóstico. Su etiología puede ser muy variada por lo que se han postulado diferentes causas, por lo aún no está muy claro su fisiopatología, por lo que se han planteado diversas hipótesis basadas en la limitado conocimiento y experiencia que hasta el momento se tiene sobre la temática. Es por ello que han reportado la aparición de implantes endometriósicos en estructuras u órganos como el diafragma (endometriosis diafragmática), pleura o el parénquima pulmonar (endometriosis pleuropulmonar), por posibles desprendimientos durante la menstruación, provocando neumotórax por paso del aire al espacio pleural, por la ruptura de los implantes pleuropulmonares de endometriosis hacia la cavidad torácica que ocurre normalmente de izquierda a derecha, el cual favorecería el paso de los irritantes y la inducción de metaplasia de la superficie pleural ⁽²⁾.

Asimismo, se ha propuesto un aumento en la síntesis de PGF2α trometamina durante la menstruación, siguiendo a la ovulación, sustancia se encuentra en grandes cantidades en los residuos menstruales, sustancia que tiene actividad broncovasoconstrictora, por lo que es posible que el tejido alveolar levemente afectado por dicho vasoespasmo sufra rotura si se imposibilita la espiración por broncoespasmo sobreagregado, este procedimiento debido a este mecanismo se podría desencadenar un neumotórax ^(3,4).

El neumotórax catamenial, aunque es poco frecuente e inusual, es considerado una causa común de neumotórax espontáneo recurrente. Es la forma más común del síndrome de endometriosis torácica y su principal característica es la presencia de aire en el espacio pleural como consecuencia de implantes endometriósicos en la pleura, parénquima pulmonar y/o vías respiratorias, lo que permite que entre aire y sangre causando colapso pulmonar. Por lo general, ocurre el día previo o dos o tres días después de la menstruación. La incidencia epidemiológica del neumotórax espontáneo en los Estados Unidos de Norteamérica es de nueve casos por 100.000 habitantes por año de los casos de neumotórax espontáneo secundario en mujeres eran catameniales. El neumotórax catamenial se da principalmente en mujeres durante la tercera y la cuarta década de la vida ^{(5, 6)}.

En cuanto a sus características clínicas las pacientes con neumotórax catamenial presentan un cuadro clínico de dolor torácico pleurítico (90%) o dificultad para respirar leve (disnea) (31%), hemoptisis (7%), pero circunstancialmente pueden estar asintomáticas a lo largo de los períodos intermenstruales, durante el embarazo, por lo que generalmente se considera una noxa patológica enigmática, difícil de diagnosticar y de tratar ⁽⁷⁾.

Finalmente, con respecto al tratamiento, los neumotórax mayores de 15% requieren toracotomía mínima con avenamiento pleural, tomando citología del líquido pleural para determinar la presencia de células endometriales. Otros tratamientos quirúrgicos más drásticos incluyen toracotomía con abrasión pleural.

Se presenta el caso de una paciente que presenta en reiteradas oportunidades neumotórax con el inicio de la menstruación, catalogado como endometriosis pulmonar parenquimal neumotórax catamenial, diagnosticado por la clínica y confirmado por la cirugía a través de la biopsia. Dado lo infrecuente que es esta entidad y los pocos reportes que se encuentran en la literatura científica, se decidió publicar este caso haciendo énfasis en el manejo quirúrgico tomar muestras para el estudio histopatológico, lo cual nos permitió descartar otras etiologías, y practicar un procedimiento buscando evitar la recurrencia del neumotórax ^(8-10).

REPORTE DE CASO. INFORMACIÓN DE LA PACIENTE

Paciente de 43 años, sin antecedente de enfermedad tabáquica ni de enfermedades respiratoria, en la historia gineco-obstétrica, con antecedentes de endometriosis pélvica diagnosticada por ultrasonido pélvico hace diez años motivo por el cual se le practico laparotomía ginecológica con hallazgo quirúrgico de endometrioma, al cual se le practico exceresis, motivo por el cual posteriormente recibió tratamiento con anticonceptivo oral durante un año.

Quien acudió a la emergencia de centro médico público por cuadro clínico de dolor torácico de características pleuríticas irradiado a la región escapular derecha, que se inicia durante las siguientes 72 horas después de la menstruación, con disnea la cual se torna progresiva debido a un cuadro repetitivo de neumotórax. En esta paciente los factores de riesgo de endometriosis pulmonar se centraron en el antecedente de endometriosis pélvica.

A la exploración física la paciente presentó taquipnea moderada (Fr. 20) con saturación de oxígeno (SaO2) de 89%. Al examen del tórax: a la inspección normo expansible con disminución de la expansibilidad pulmonar, a la palpación timpanismo y a la auscultación abolición del murmullo vesicular en el campo pulmonar del hemitórax derecho. Los exámenes de sangre demostraron niveles bajos de hemoglobina 10.5g/dL, el resto de los estudios de laboratorio se encontraron dentro de los límites normales.

Debido a la alta sospecha clínica de que se tratase de una endometriosis pleuropulmonar por su estrecha relación con la menstruación (neumotórax catamenial) se realizaron algunos estudios de imágenes: Se le practica radiografía (Tele de tórax PA), la cual reveló la presencia de una línea de colapso pleural, sin visualización de trama pulmonar, con hiperlucida de aire lateral a la línea pleural compatible con neumotórax derecho grado II (Figura. 1). Ingresándose con el diagnóstico de Neumotórax catamenial espontaneo derecho Grado II.

Se le practica toracotomía mínima más avenamiento pleural con salida de abundante burbujeo al sello de agua Pleure-evac^®. En vista de reexpansión pulmonar después de setenta y dos horas de la colocación de tubo torácico al control radiológico, en vista de persistir el colapso pulmonar y la fuga aérea persistente, se decide programar y practicar intervención quirúrgica por lo que la paciente fue sometida a toracotomía posterolateral derecha a nivel del sexto espacio intercostal en donde se observaron tres lesiones sospechosa de foco endometriósicos, localizados en el segmento posterior del lóbulo superior a nivel de la cisura horizontal y en la base del lóbulo inferior, a las cuales se les practico recesión y exceresis para biopsia ya que impresionaba lesiones compatible con endometriosis parenquimatosa, así mismo debido a foco hemorrágico en la pleura parietal se decide tomar biopsia de esta. En hallazgos recientes se describieron implantes endometriales en pleura visceral, aunque con menor frecuencia, como resulto en nuestro caso.

Figura. 1. Radiografía de tórax que muestra la presencia de imagen de visualización de la línea pleural, no visualización de trama pulmonar, con colección hiperlucida de aire lateral a la línea pleural compatible con neumotórax derecho grado II, (flechas blancas señalan el área del neumotórax).

Posterior a la resección de pulmón y pleura se practica pleurodesis mecánica abrasiva, se comprueba la reexpansión pulmonar se colocó un tubo pleural 24 Fr para drenaje torácico conectado a Pleurevac, con cierre y síntesis de la cavidad torácica por planos. El sangrado pleural fue mínimo y no se presentaron complicaciones durante la cirugía. El posoperatorio y la evolución clínica trascurrió con normalidad y la paciente fue dada alta a los cinco días del posoperatorio.

Figura 2. Toracotomía posterolateral derecha: Lesión a nivel del segmento posterior del lóbulo superior derecho (flechas negras) marrón negruzco. Tele de Tórax en el posoperatorio inmediato se observa reexpansión pulmonar con sonda torácica 24 Fr para drenaje torácico.

En el estudio anatomopatológico se informó en el examen macroscópico: reveló muestra número fragmento tisulares que mide 0.2 x 0,1 cms, marron grisáceo, blando que corresponde a pleura parietal. Segunda muestra constituida por tejido tisular irregular, en el cual mide 5 x 3 x 1,5 cms, marron negruzco, consistencia elástica que corresponde a pleura visceral y pulmón.

Al examen microscópico del tejido pleuropulmonar exhibe ligero engrosamiento fibroso, con denso infiltrado linfoplasmocitario, áreas de hemorragia reciente y antigua representada por macrófagos cargados de hemosiderina, evidenciándose fragmentos de glándulas de aspecto endometrial. El tejido pulmonar exhibe en el espesor nódulo de bordes mal definidos de tejido fibroconectivo denso infiltrado linfoplasmocitario, con áreas de hemorragia reciente y antigua representada por macrófagos cargados de hemosiderina, observándose grupos de glándulas y estroma de aspecto endometrial. Ambos hallazgos histopatológicos compatibles con Síndrome de endometriosis intratorácica: Endometriosis Pulmonar.

Figura 5. Fotomicrografía. Corte histológico de la lesión que muestra la transición y comunicación entre el tejido estroma de aspecto endometrial y un bronquio, asimismo se observa el parénquima pulmonar.

DECLARACIÓN SOBRE ASPECTOS ÉTICOS Y BIOÉTICOS

Este manuscrito fue elaborado de acuerdo con los principios y normas éticas de la Declaración de Helsinki (1975) y sus revisiones posteriores. Previo a la aplicación de los procedimientos, se le explicó a la paciente las implicaciones de la técnica a ejecutar, obteniendo por escrito el consentimiento médico legítimamente declarado o informado por parte de la paciente, socializándose la política de tratamientos de datos personales con el fin de asegurar la confidencialidad de la información. Asimismo, en dicho consentimiento la paciente otorgó su autorización para la publicación de las imágenes. Se obtuvo el aval para la publicación del caso por parte del Comité de Ética de la Institución.

Asimismo, se le garantizó el total anonimato de su participación. Por involucrar aspectos bioéticos con sus principios, la investigación se llevó a cabo atento a los reparos ético-morales, así como jurídicos legales e igualmente bajo el enfoque de las normativas vigentes (requisitos de las Good Clinical Practices – GCP-, disposiciones regulatorias y adhesión a principios éticos con origen en la Declaración de Helsinski).

DISCUSIÓN

Debido a lo excepcional que es esta afección y los pocos casos reportados que se aparecen en la literatura científica internacional y nacional, fue lo que dio origen a la publicación de este caso haciendo hincapié en el diagnostico el cual no es nada fácil, así como su manejo terapéutico definitivo.

El neumotórax catamenial es un tipo infrecuente de neumotórax espontáneo secundario. Se plantean múltiples hipótesis para explicar su etiopatogenia. El antecedente de neumotórax espontáneo recidivado en una mujer en edad fértil, obliga a sospecharlo evaluando la relación con los ciclos menstruales ⁽¹¹⁾.

El neumotórax catamenial recurrente está asociado con la menstruación es la manera más común y frecuente de aparición de la endometriosis torácica y puede estar vinculado a hemoptisis sobre todo en los casos cuando hay afección parenquimatosa. Otros síntomas incluyen disnea, tos y dolor torácico unilateral que puede exacerbarse con la posición y durante la menstruación ⁽¹²⁾.

Como ya lo habíamos expresado ante las lesiones se presentan en el en el 90% en el parénquima del pulmón derecho, pero cuando el compromiso es pleural generalmente se localizan sobre la superficie de la pleura visceral. Su presentación ocurre con más frecuencia hacia los treinta cinco años en promedio y hasta en el 80% de ellas se encuentra de manera concomitante endometriosis pélvica, sobre todo cuando la presentación se hace a nivel pleural, no así con las lesiones intraparenquimatosas ⁽¹³⁾.

El tiempo promedio entre el inicio de los síntomas y el diagnóstico es de ocho meses y su presentación en estrecha relación con la ocurrencia de la menstruación sugiere el diagnóstico. El dolor torácico, disnea, hemoptisis y tos son algunos de los síntomas que se pueden presentar y que no son específicos para sospechar esta afección, salvo porque en la mayoría de las ocasiones pueden presentarse únicamente durante la menstruación. Al examen físico puede encontrarse una marcada disminución del murmullo vesicular principalmente en el hemitórax derecho, secundario a la presencia de neumotórax. También es posible encontrar signos que revelen la presencia de derrame pleural o hemotórax ⁽¹⁴⁾.

La radiografía de tórax puede mostrar derrame pleural, neumotórax o hemotórax y con menor frecuencia pequeñas lesiones quísticas que aumentan o disminuyen de tamaño según la fase menstrual, similares a las observadas en la tuberculosis pulmonar o en procesos malignos. No obstante, hay casos en los que la radiografía de tórax puede ser normales. La tomografía computarizada es más sensible sobre todo cuando se realiza durante la menstruación, momento en el cual las lesiones se encuentran activas y aumentadas de tamaño ^(15,16).

En las radiografías de tórax o tomografía computarizada (TC), las lesiones de la endometriosis torácica pueden aparecer como pequeños defectos quísticos o condensaciones, y pueden variar de tamaño durante el ciclo menstrual. En algunos casos, los estudios de imagen en tórax pueden ser completamente normales o las lesiones pueden incluso desaparecer. La TAC durante la menstruación puede aumentar la sensibilidad para la detección de esta entidad. El diagnóstico definitivo debe incluir la toma de biopsia para estudio histopatológico, lo cual no es posible la mayoría de veces por lo cual es válido ante la sospecha clínica, instaurar una prueba terapéutica ^(17,18).

El tratamiento debe encaminarse inicialmente a resolver la complicación que surja de la enfermedad, como por ejemplo la presencia de un neumotórax y/o hemotórax, que obliguen inmediatamente a realizar toracotomía cerrada. La pleurodesis química o la pleurectomía pueden ser procedimientos que disminuyan la posibilidad de hemotórax o neumoperitoneo recurrentes, pero no influyen en la mejoría del dolor torácico o la hemoptisis ^(19,20).

Se ha reportado una correlación significativa entre la presencia de neumotórax espontáneo y hemotórax en pacientes con síndrome torácico endometrial. Algunos autores mencionan como fuente primaria de las lesiones a la endometriosis pélvica, que suele encontrarse asociada en un 20 % a 70 % de los casos.

Hallazgos clínicos clásicos de este tipo de lesiones, esta signado por la tríada propuesta por Lillington tras observar el comportamiento de varias pacientes y su presentación en más del 90 % que son: las frecuentes recurrencias, el compromiso del hemitórax derecho (90-95 %) y la relación causal con el período menstrual ⁽²¹⁾.

Esta persistencia sigue y permanece vigentes hoy en día en los casaos reportados ⁽²²⁾. Los signos, síntomas y hallazgos patológicos sugestivos de endometriosis a nivel torácico suelen identificarse en el 22 % a 37 % de los casos, asociados con cierta frecuencia (19-33%) con dolor torácico y/o la disnea de moderados esfuerzos, aunque algunas pueden permanecer asintomáticas, así como fenestraciones y adherencias pleurales ⁽²³⁾. En nuestro caso se encontraron lesiones compatibles con tejido endometrial sobre el parénquima pulmonar del lóbulo superior derecho.

La evidencia clínica o patológica de endometriosis pélvica se demuestra en un 30-60% de los casos ⁽⁷⁾. La realización de una toracotomía exploradora puede ayudar, tanto en el diagnóstico definitivo, cuando se visualizan implantes endometriósico pleurales y/o diafragmáticos en el 30-50% de los pacientes, así como en el tratamiento de esta entidad, bien sea con abrasión pleural mecánica o química o pleurotomía ^(21-22).

En el examen físico puede haber hallazgo como la disminución o ausencia de ruidos respiratorios en el hemitórax afectado. En la radiografía de tórax se puede observar neumotórax, derrame pleural o nódulos pulmonares. La tomografía computadorizada (TC) de tórax confirma la presencia del neumotórax y es más precisa para calcular su grado de colapso; así mismo permite observar si hay implantes endometriales pleurales, pulmonares o diafragmáticos que se ven como lesiones con hipoatenuación y, también, ayuda a identificar nódulos pulmonares únicos o múltiples. La resonancia magnética (RM) es una alternativa a la tomografía de tórax, con la ventaja que implica menor radiación y permite diferenciar los implantes pleurales de los parenquimatosos ⁽¹⁵⁾.

En nuestra paciente fue preciso realizar dichos procedimientos diagnóstico y terapéutico quirúrgico, que informó de la existencia de una lesión de implante endometriósicos a nivel del segmento anterior del lóbulo superior derecho, que pudo haber sido el responsable de la aparición del neumotórax catamenial, el cual fue resecado en su totalidad, reportado la biopsia tejido pulmonar con estroma endometrial.

Sin embargo, la terapéutica implementada más comúnmente es la administración de contraceptivos orales para la supresión de la ovulación, aunque en muchas ocasiones se observan recidivas tras este tratamiento. Asimismo, se han instalado tratamiento como la ooforectomía bilateral, y danazol^®, siendo los análogos de GnRH los que obtienen mejores resultados a largo plazo ⁽¹⁸⁾.

La broncofibroscopia no tiene una especial indicación cuando solo hay neumotórax; sin embargo, juega un papel importante para localizar el lóbulo o segmento sangrante en los casos de hemoptisis catamenial. La cirugía toracoscópica asistida por video permite observar directamente el pulmón y la superficie del diafragma y, además, permite ubicar los depósitos endometriales en cualquier estructura del hemitórax afectado ⁽¹⁹⁾.

CONCLUSIONES

El neumotórax catamenial, aunque conocido desde hace varias décadas, es una enfermedad sumamente rara, son pocos casos en la literatura medico científica mundial y, menos aún, en la venezolana, es difícil diferenciarlo del neumotórax espontáneo primario y su etiología definitiva no ha sido aclarada. Esta entidad está relacionada con la menstruación puede ser la primera expresión del síndrome de endometriosis torácica, que es la presencia de lesiones endometriósicas en los pulmones, las pleuras (parietal y visceral), y endometriosis pélvica. Representa aproximadamente un tercio de los casos de neumotórax espontáneos en mujeres derivadas para cirugía

El diagnóstico preoperatorio es difícil, ya que los métodos por imagen pueden sugerir metástasis. Para obtener un diagnóstico de certeza histopatológico deben utilizarse métodos de exploración, donde está incluido el procedimiento quirúrgico. Tanto el especialista en ginecología junto al especialista en cirugía de tórax deberá considerar este diagnóstico en su práctica clínica diaria para su manejo terapéutico temprano y oportuno con la finalidad de mejorar la calidad de vida de las pacientes evitando así sus recaídas, por lo que se recomienda un abordaje multidisciplinario para un manejo óptimo de la enfermedad.

El manejo quirúrgico parece tener las mejores respuestas. En cuanto al manejo médico utilizado en la endometriosis pélvica, su uso en la endometriosis extrapélvica es una simple extrapolación con resultados indeterminados considerando la escasa cantidad de pacientes que se reportan.

DECLARACIÓN SOBRE CONFLICTOS DE INTERESES

El autor no declara tener ningún conflicto de interés.

CONTRIBUCIÓN DEL AUTOR

El autor realiza el trabajo de campo, documentación y redacción del manuscrito

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